Introduction : La plus fréquente des tumeurs bénignes des maxillaires, l’améloblastome est une tumeur bénigne odontogène, dérivant des vestiges de l’odontogenèse qui se caractérise par ses récidives fréquentes après exérèse. Méthodologie : Nous rapportons une localisation secondaire d’un améloblastome de l’angle mandibulaire multi-récidivé au cerveau. Résultat : Il s’agit d’une patiente de 46 ans opérée pour un améloblastome de l’angle mandibulaire droit, confirmé par l’histologie de la pièce opératoire. L’évolution a été marquée par trois récidives successives qui ont fait l’objet d’exérèses chirurgicales. La patiente a été revue 11 ans plus tard dans un tableau d’hypertension intra crânienne avec des images d’un processus expansif intra crânien à la tomodensitométrie. Opérée en neurochirurgie, la patiente décède dans les suites immédiates de l’intervention chirurgicale. L’histologie de la pièce opératoire confirme un améloblastome plexiforme. Conclusion : La chirurgie radicale ne suffit pas à empêcher une récidive de l’améloblastome, qui peut dans certains cas évoluer vers une seconde localisation dans les parties molles, d’où la nécessité de reconsidérer le concept de la bénignité de cette tumeur.

Mots clés : métastase cérébrale, tumeur bénigne, améloblastome